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スフィンゴリピドーシスにおけるリゾ糖脂質の細胞死に対する役割の解明と治療法確立

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研究課題番号 KAKENHI-PROJECT-18K06658
研究種目 基盤研究(C)
研究分野
研究機関 徳島大学
代表研究者 辻 大輔
研究期間 開始年月日 2018/4/1
研究期間 終了年度 2020
研究ステータス 完了 (2020/4/1)
配分額(合計) 4,290,000 (直接経費 :3,300,000、間接経費 :990,000)
配分額(履歴) 2020年度:1,170,000 (直接経費 :900,000、間接経費 :270,000)
2019年度:910,000 (直接経費 :700,000、間接経費 :210,000)
2018年度:2,210,000 (直接経費 :1,700,000、間接経費 :510,000)
キーワード 糖脂質
リソソーム
オートファジー
リソソーム病
リゾ糖脂質
シグナル伝達
スフィンゴリピドーシス
オルガネラ

研究成果

[学会発表] GM2ガングリオシドーシスの病態における蓄積生体内基質が与える影響の解析

中江 隆豊, 辻 大輔, 大西 恭弥, 寺本 日路美, 伊藤 孝司 2021

[雑誌論文] Linaburiosides A-D, acylated iridoid glucosides from Linaria buriatica.

Niwa K, Yi R, Tanaka N, Kitaguchi S, Tsuji D, Kim SY, Tsogtbaatar A, Bunddulam P, Kawazoe K, Kojoma M, Damdinjav D, Itoh K, Kashiwada Y 2020

[雑誌論文] Development of a 1,3a,6a-triazapentalene derivatives as a compact and thiol-specific fluorescent labeling reagent.

Nakayama, A.; Otani, A.; Inokuma, T.; Tsuji D.; Mukaiyama, H.; Nakayama, A.; Itoh, K.; Otaka, A.; Namba, K. 2020

[雑誌論文] Sarcaglabrin A, a conjugate of C15 and C10 terpenes from the aerial parts of Sarcandra glabra.

Yang XR, Tanaka N, Tsuji D, Lu FL, Yan XJ, Itoh K, Li DP, Kashiwada Y 2020

[学会発表] 老化によるオートファジー異常とそのメカニズムの解明

大西 恭弥, 辻 大輔, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] イネ科植物の鉄イオン取り込みトランスポーター標識プローブの合成と評価

船曵 早希, 佐々木 彩花, 向山 はるか, 辻 大輔, 村田 佳子, 山本 武範, カランジット サンギータ, 中山 淳, 伊藤 孝司, 難波 康祐 2020

[学会発表] In vivo gene therapy for GM2 gangliosidoses with novel AAV9/3-CMV-modHEXB vector.

Kohji Itoh, Yukiya Ohnishi, Daisuke Tsuji, Ryo-suke Watanabe, Nijiho Kamori, Katsuhito Asai, and Shin-ichi Muramatsu 2020

[学会発表] Innovative gene therapy for lysosomal neuraminidase 1 (NEU1) deficiencies.

Kohji Itoh, Jun Tsukimoto, Daisuke Tsuji, Yuto Horii, Toshiki Iniwa, Yuri Fukushi, Haruna Ando 2020

[学会発表] 中枢神経症状を呈するリソソーム病におけるミクログリア極性解析とJNK inhibitorを用いた治療効果検討

北口 眞大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] GM2ガングリオシド―シス神経細胞モデルの構築とFTY720による治療効果の検討

寺本 日路美, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 中江 隆豊, 田中 裕大, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] GM2ガングリオシドーシスにおける神経細胞死誘導メカニズムの解析

中江 隆豊, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] Tay-Sachs病神経細胞モデルの構築と蓄積糖脂質の細胞内局在解析

眞継 毅, 辻 大輔, 中江 隆豊, 寺本 日路美, 山本 圭, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] リソソーム性加水分解酵素の欠損がオートファジーに与える影響に関する検討

田中 裕大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 北口 眞大, 眞継 毅, 寺本 日路美, 中江 隆豊, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] 加齢性色素Lipofuscinの蓄積によるオートファジー異常の解析

大西 恭弥, 辻 大輔, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] GM2ガングリオシドーシス神経細胞死モデルの構築と化合物による治療効果の検討

寺本 日路美, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 中江 隆豊, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] 老化による加齢性色素Lipofuscinの蓄積はオートファジー機能を低下させる

大西 恭弥, 辻 大輔, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] GM2ガングリオシドーシス モデルマウスにおける中枢神経症状の病態発現メカニズムの解析

中江 隆豊, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] ヒトTay-Sachs病神経細胞モデルにおける蓄積GM2ガングリオシドの異常な細胞内局在

眞継 毅, 辻 大輔, 中江 隆豊, 寺本 日路美, 山本 圭, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] リソソーム病におけるミクログリア極性転換を利用した治療法開発

北口 眞大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] 中枢神経症状を呈するリソソーム病におけるミクログリア極性転換を標的とした新規治療法開発

北口 眞大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 寺本 日路美, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] GM2ガングリオシドーシスにおける病態発現メカニズムの解析

中江 隆豊, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 伊藤 孝司 2020

[学会発表] イネ科植物の鉄イオン取り込み機構解明に向けた標識プローブの合成と評価

船曵 早希, 佐々木 彩花, 辻 大輔, 村田 佳子, カランジット サンギータ, 中山 淳, 伊藤 孝司, 難波 康祐, 山本 武範, 難波 康祐 2019

[雑誌論文] Limonoids from the aerial parts of Munronia pinnata.

Yang X, Tanaka N, Tsuji D, Lu FL, Yan X, Itoh K, Li DP, Kashiwada Y 2019

[学会発表] 天然マクロライドの網羅的全合成が拓く新規多発性骨髄腫治療薬の開発研究

浜田 麻衣, 中山 淳, 中山 慎一朗, 寺町 順平, 辻 大輔, 重永 章, 安部 正博, 伊藤 孝司, 大髙 章, 難波 康祐 2019

[学会発表] Aberrant autophagy in lysosomal storage disorders is caused by decrease of snare proteind in lysosomes.

Hiroki Tanaka, Daisuke Tsuji, Yukiya Ohnishi, Tsuyoshi Matsugu, Hiromi Teramoto, Ryuto Nakae and Kohji Itoh 2019

[学会発表] リソソーム性分解酵素の遺伝的欠損に起因するオートファジーの異常とそのメカニズム解析

田中 裕大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 寺本 日路美, 中江 隆豊, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] イネ科植物の鉄イオン取り込み機構の解明に向けた化学プローブの開発

船曵 早希, 佐々木 彩花, 向山 はるか, 村田 佳子, 辻 大輔, カランジット サンギータ, 中山 淳, 難波 康祐, 占部 敦美, 辻 大輔, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] Tay-Sachs病に対する遺伝子治療法開発

伊藤 孝司, 大西 恭弥, 辻 大輔, 村松 慎一 2019

[学会発表] In vivo gene therapy by ttilizing modified LL-Hexosaminidase B for GM2 gangliosidoses.

Yukiya Ohnishi, Daisuke Tsuji, Nijiho Kamori, Shinichi Muramatsu and Kohji Itoh 2019

[学会発表] 天然物による膜トランスポーターABCA7の発現増強機構の解析

楠本 嵩志, 堂前 純子, 田中 直伸, 柏田 良樹, 辻 大輔, 伊藤 孝司, 石田 竜弘, 奥平 桂一郎 2019

[学会発表] 天然マクロライドの全合成が拓く新規多発性骨髄腫治療薬

浜田 麻衣, 森崎 巧也, 中山 淳, 寺町 順平, 辻 大輔, 重永 章, 山本 武範, 篠原 康雄, 大髙 章, 伊藤 孝司, 安部 正博, 難波 康祐 2019

[学会発表] ヒトTay-Sachs病神経細胞モデルの構築とGM2ガングリオシドの細胞内局在解析

眞継 毅, 辻 大輔, 中江 隆豊, 寺本 日路美, 井澤 大貴, 山本 圭, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] イネ科植物の鉄イオン取り込み機構の解明に向けた化学プローブの開発

船曵 早希, 佐々木 彩花, 向山 はるか, 村田 佳子, 辻 大輔, カランジット サンギータ, 中山 淳, 難波 康祐 2019

[学会発表] Novel gene therapy for GM2 gangliosidoses with novel AAV9/3-CMV-modHEXB vector.

Kohji Itoh, Yukiya Ohnishi, Daisuke Tsuji, Ryo-suke Watanabe, Katsuhito Asai, and Shin-ichi Muramatsu. 2019

[学会発表] Molecular pathogenesis and innovative therapy for lysosomal neuraminidase 1 (neu1)deficiencies(sialidosis and galactosialidoisi).

Kohji Itoh, Jun Tsukimoto, Daisuke Tsuji, Yuto Horii, Toshiki Iniwa, Yuri Fukushi, Haruna Andoh, Simona P, Cabitta L, Grassi S, Prinetti A and Sonnino S 2019

[学会発表] Development of the gene therapy by utilizing modified beta-Hexosaminidase B for GM2 gangliosidoses.

大西 恭弥, 辻 大輔, 加守 虹穂, 村松 慎一, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] リソソーム病におけるミクログリア極性及び極性転換機構の解析

北口 眞大, 辻 大輔, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] GM2ガングリオシドーシスに対する,改変型β-Hexosaminidase B発現AAVベクターによる遺伝子治療法開発

大西 恭弥, 辻 大輔, 加守 虹穂, 村松 慎一, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] リソソーム酵素欠損に基づくリソソーム局在性SNAREタンパク質の減少とオートファジー異常に関する解析

田中 裕大, 辻 大輔, 大西 恭弥, 眞継 毅, 寺本 日路美, 中江 隆豊, 伊藤 孝司 2019

[学会発表] 組換えカイコ絹糸腺で高発現するヒトリソソーム酵素のN型糖鎖改変と医薬応用

伊藤 孝司, 西岡 宗一郎, 篠田 知果, 竹内 美絵, 福士 友理, 月本 準, 辻 大輔, 小林 功, 炭谷 めぐみ, 飯塚 哲也, 木下 嵩司, 三谷 藍, 堂崎 雅仁, 須田 稔, 松崎 祐二, 飯野 健太, 瀬筒 秀樹 2019

[雑誌論文] 組換えカイコ繭由来ライソゾーム病治療薬の開発

Itoh K, Nishioka SI, Hidaka T, Tsuji D, Maita N 2018

[学会発表] Lysoスフィンゴ糖脂質が神経細胞死を起こす分子メカニズムの解明

渡邊 綾佑, 辻 大輔, 田中 裕大, 宇野 マイケル 新太郎, 大西 恭弥, 山本 圭, 広川 貴次, 沖野 望, 伊東 信, 伊藤 孝司 2018

[学会発表] lysoスフィンゴ糖脂質によって引き起こされる細胞死メカニズムの解明

渡邊 綾佑, 辻 大輔, 田中 裕大, 宇野 マイケル 新太郎, 沖野 望, 伊東 信, 伊藤 孝司 2018

[学会発表] Lysoスフィンゴ糖脂質はPI3K/Aktシグナリングの阻害により神経細胞死を引き起こす

渡邊 綾佑, 辻 大輔, 田中 裕大, 宇野 マイケル 新太郎, 大西 恭弥, 山本 圭, 広川 貴次, 沖野 望, 伊東 信, 伊藤 孝司 2018

[雑誌論文] リソソームの生理機能制御とリソソーム病における異常

辻 大輔、伊藤 孝司 2018